Pediatric Hematology/Oncology and ImmunopathologyPediatric Hematology/Oncology and ImmunopathologyВопросы гематологии/онкологии и иммунопатологии в педиатрии1726-17082414-9314Fund Doctors, Innovations, Science for Children114310.24287/j.1143NKQGKYORIGINAL ARTICLESОРИГИНАЛЬНЫЕ СТАТЬИResearch ArticleRecurrence of teratomas in newbornsРецидивы тератом у новорожденныхhttps://orcid.org/0009-0005-0779-5920GopienkoMikhail A.ГопиенкоМихаил Анатольевич
Russian Federation

Assistant Lecturer at the Department of Pediatric Surgery with the Course of Anesthesiology and Resuscitation of the I. P. Pavlov First Saint Petersburg State Medical University of Ministry of Health of the Russian Federation, a pediatric surgeon at the Children’s City Multidisciplinary Clinical Specialized Center for High Medical Technologies

ассистент кафедры детской хирургии с курсом анестезиологии и реанимации ФГБОУ ВО ПСПбГМУ им. акад. И.П. Павлова Минздрава России, врач-детский хирург СПб ГБУЗ «Детский городской многопрофильный клинический специализированный центр высоких медицинских технологий» Минздрава России

gopienkoma@mail.ruhttps://orcid.org/0000-0001-5884-9128KaravaevaS. A.КараваеваС. А.
Russian Federation
gopienkoma@mail.ruhttps://orcid.org/0000-0002-7471-7181BelogurovaM. B.БелогуроваМ. Б.
Russian Federation
gopienkoma@mail.ruhttps://orcid.org/0000-0003-1207-7171KotinA. N.КотинА. Н.
Russian Federation
gopienkoma@mail.ruhttps://orcid.org/0000-0003-4087-9462LevadnevYu. V.ЛевадневЮ. В.
Russian Federation
gopienkoma@mail.ruThe I.P. Pavlov First Saint Petersburg State Medical University, Ministry of Health of the Russian FederationФГБОУ ВО «Первый Санкт-Петербургский государственный медицинский университет им. акад. И.П. Павлова» Минздрава РоссииChildren’s City Multidisciplinary Clinical Specialized Center for High Medical TechnologiesСПб ГБУЗ «Детский городской многопрофильный клинический специализированный центр высоких медицинских технологий»The I.I. Mechnikov North-Western State Medical University, Ministry of Health of the Russian FederationФГБОУ ВО «Северо-Западный государственный медицинский университет им. акад. И.И. Мечникова» Минздрава РоссииThe G.A. Albreсht Federal Scientific and Educational Centre of Mediсal and Social Expertise and Rehabilitation, Ministry of Labour and Social Protection of the Russian FederationФГБУ «Федеральный научно-образовательный центр медико-социальной экспертизы и реабилитации им. Г.А. Альбрехта» Министерства труда и социальной защиты Российской ФедерацииThe N.P. Napalkov Saint Petersburg Clinical Scientific and Practical Center for Specialized Types of Medical Care (Oncological)ГБУЗ «Санкт-Петербургский клинический научно-практический центр специализированных видов медицинской помощи (онкологический) им. Н.П. Напалкова»1908202625345551406202630062026Copyright ©; 2026, «D. Rogachev NMRCPHOI»Copyright ©; 2026, ФГБУ «НМИЦ ДГОИ им. Дмитрия Рогачева» Минздрава России2026«D. Rogachev NMRCPHOI»ФГБУ «НМИЦ ДГОИ им. Дмитрия Рогачева» Минздрава Россииhttps://creativecommons.org/licenses/by/4.0https://hemoncim.com/jour/article/view/1143

Introduction. Teratomas are the most common variant of germ cell tumors (GCT) in newborns, requiring primary surgical treatment, having in general a favorable prognosis, but being able to relapse approximately in 11% of cases. The possible causes of recurrence are considered to be incompleteness of resection and histological misinterpretation of primary tumor, non-removal or incomplete resection of coccyx in teratomas of sacrococcygeal region (SCR). Presence of yolk sac tumor (YST) foci in the tumoral tissue and intraoperative tumoral rupture and spillage are regarded as additional risk factors.

The aim of study – to analyze the cases of recurrence of neonatal teratomas based on own 20 years’ experience.

Materials and methods. Medical charts from one surgical and one oncological clinic in St-Petersburg were investigated during a period of 2005–2024. There were in total 77 newborns with GCT of sacrococcygeal (n = 63), abdominal and retroperitoneal (n = 5), cervical (n = 4), and other (n = 5) localizations. Histologically 57 were mature and 20 – immature teratomas, 7 of them comprising the YST component. All of them underwent removal of teratoma during their neonatal period, 51 being subsequently sent to pediatric oncologist’s follow-up. Our investigation included only patients with known catamnesis (n = 64).

Results. Relapses occurred in 8 (12.5%) children after removal of SCR (n = 7) and cervical (n = 1) teratomas, of following histological types: mature (n = 4), immature Grade 3 (n = 2), immature Grade 3 with YST (n = 2). The relapses were first suspected within 2–18 months based on control ultrasound data (n = 3) or 1.4–12.6-fold elevation of serum alpha-fetoprotein (n = 5), with following confirmation by computed tomography or magnetic resonance imaging. All the recurrent nodes were small-sized (1.7–4.3 cm), however, 1 of those patients had already developed metastases in lungs, liver, and bones by that time, requiring administration of polychemotherapy. Seven of 8 children underwent repeated surgery, in 5 of them the removed node was presented by YST: in pure form (n = 4) or as a component of immature teratoma Grade 3 (n = 1), which deserved adjuvant polychemotherapy according to MAKEI 96/05 protocols. Two patients with recurrence in form of YST died, whereas the other 6 have a favorable outcome (the follow-up period being 7–18 years). The assessment of possible causes of relapses allowed to rule out the incomplete coccyx resection (based on control computed tomography), as well as histological misinterpretation of primary tumor (based on additional review of material at a reference-center) in all represented cases. In 2 children a tumoral rupture during the initial surgery was noted. We performed a statistical analysis of prognostic role of this factor (as well as the size, structure, histological type of primary tumor, initial serum alpha-fetoprotein level, and some others) by means of StatTech v. 4.9.5 program (with Pearson's chi-square test and Fisher’s exact test as used methods). There occurred no correlation between those variables and recurrence risk (p = 0.159–1.000, differences being statistically significant at p < 0.05)

Conclusion. The major cause of teratomas’ recurrence in the investigated cohort should be considered non-radicality of their surgical removal which occurred unintentionally, since macroscopically the tumor resection was estimated as complete (radical) in all cases. The accuracy of surgical radicality assessment is achieved by postoperative instrumental and laboratory control performed thoroughly and in time, as well as by pathologist’s description of resection margins. In more than a half cases the recurrent node tissue contained YST – independently on the histological type of initial tumor. Therefore, all types of GCT including mature teratoma do require prolonged follow-up by pediatric oncologist after surgical removal, whereas any recurrent node (even small-sized) should be regarded as potentially malignant, deserving most active approach.

Введение. Тератомы – самый распространенный вариант герминогенно-клеточных опухолей (ГКО) у новорожденных, они требуют первично хирургического лечения, имеют в целом благоприятный прогноз, однако примерно в 11% случаев способны рецидивировать. Возможными причинами рецидивов считаются неполнота резекции и ошибки гистологической интерпретации первичной опухоли, неудаление или неполное удаление копчика при тератомах крестцово-копчиковой области (ККО). В качестве дополнительных факторов риска рассматриваются присутствие в образовании очагов опухоли желточного мешка (ОЖМ) и факт интраоперационного разрыва опухолевой ткани.

Цель работы – проанализировать случаи рецидивов тератом у новорожденных из собственной практики за 20 лет.

Материалы и методы. Изучены истории болезни пациентов хирургического и онкологического стационаров Санкт-Петербурга с 2005 по 2024 г. Всего пролечены 77 новорожденных с ГКО: 63 – ККО, 5 – брюшной и забрюшинной, 4 – шейной, 5 – других локализаций. Гистологически 57 были зрелыми, 20 – незрелыми тератомами, в 7 из них присутствовал компонент ОЖМ. Всем выполнено удаление тератомы в периоде новорожденности, после чего 51 ребенок наблюдался детским онкологом. В исследование взяты только пациенты с известным катамнезом (n = 64).

Результаты. Рецидивы отмечены у 8 (12,5%) детей после удаления тератом ККО (n = 7) и шеи (n = 1), гистологические варианты: зрелая (n = 4), незрелая Grade 3 (n = 2), незрелая Grade 3 c ОЖМ (n = 2). Рецидивы были заподозрены через 2–18 мес на основании данных контрольного ультразвукового исследования (n = 3) или повышения уровня альфа-фетопротеина крови в 1,4–12,6 раза (n = 5) с последующим подтверждением с помощью компьютерной или магнитно-резонансной томографии. Все рецидивные узлы в ККО были небольшими (1,7–4,3 см), однако у 1 пациента при этом уже имелись метастазы в легких, печени и костях, ему была назначена полихимиотерапия. Семь из 8 детей были оперированы повторно, у 5 из них удаленный узел был представлен ОЖМ: в чистом виде (n = 4) или в структуре незрелой тератомы Grade 3 (n = 1), что потребовало проведения адъювантной полихимиотерапии по протоколам MAKEI 96/05. Два пациента с рецидивами в виде ОЖМ погибли, у остальных 6 исход благоприятный (сроки наблюдения 7–18 лет). Анализ возможных причин рецидивов позволил исключить неполноту удаления копчика (на основании контрольных компьютерных томограмм) и ошибки в интерпретации гистологического варианта первичной опухоли (по данным пересмотра материала в референс-центре) во всех представляемых наблюдениях. У 2 детей было зафиксировано нарушение целостности структуры опухоли во время первой операции. Прогностическая роль этого фактора (а также размеров, структуры, гистологического варианта изначальной опухоли, исходного уровня альфа-фетопротеина крови и ряда других) была оценена статистически при помощи программы StatTech v. 4.9.5 (методы: Хи-квадрат Пирсона и точный критерий Фишера). Достоверной зависимости риска рецидива от этих показателей не получено (p = 0,159–1,000 при статистической значимости p < 0,05).

Заключение. Основной причиной рецидива тератом в исследованной группе следует считать нерадикальность их хирургического удаления, оказавшуюся непреднамеренной: макроскопически иссечение опухоли было во всех случаях расценено как полное (радикальное). Объективизация оценки радикальности операции достигается проведением тщательного и своевременного инструментального и лабораторного контроля в послеоперационном периоде, а также описанием краев резекции врачом-морфологом. Более чем в половине случаев в ткани рецидивного узла присутствовала ОЖМ, независимо от гистологического типа первичной опухоли. В связи с этим все варианты ГКО, включая зрелую тератому, после удаления требуют длительного наблюдения детским онкологом, а рецидивный узел (даже небольших размеров) следует рассматривать как потенциально злокачественную опухоль, требующую максимально активной тактики.

germ cell tumorsteratomayolk sac tumornewbornsrecurrencealpha-fetoproteincomplete resectionгерминогенно-клеточные опухолитератомаопухоль желточного мешкановорожденныерецидивальфа-фетопротеинрадикальное удалениеLakhoo K. Neonatal teratomas. Early Human Development 2010;86:643–7. DOI: 10.1016/j.earlhumdev.2010. 08.016Altman R.P., Randolph J.G., Lilly J.R. Sacrococcygeal teratoma: American Academy of Pediatrics Surgical Section Survey – 1973. J Pediatr Surg 1974;9(3):389–98. DOI: 10.1016/s0022-3468(74)80297-6Simonini C., Strizek B., Berg C., Gembruch U., Mueller A., Heydweiller A. et al. Fetal teratomas – A retrospective observational single-center study. Prenatal Diagnosis 2021;41:301–7. DOI: 10.1002/pd.5872Isaacs H. Jr. Perinatal (fetal and neonatal) germ cell tumors. J Pediatr Surg 2004;39(7):1003–13. DOI: 10.1016/j.jpedsurg.2004.03.045Heerema-McKenney A., Harrison M.R., Bratton B., Farrell J., Zaloudek C. Congenital teratoma. A clinicopathologic study of 22 fetal and neonatal tumors. Am J Surg Pathol 2005;29:29–38. DOI: 10.1097/01.pas.0000146006. 46468.efGraf J.L., Albanese C.T. Fetal Sacrococcygeal teratoma. World J Surg 2003:27;84–6. DOI: 10.1007/s00268-002-6741-6Kumar Y.D., Kant A.S., Deepak B., Vishesh J., Anjan D., Prabudh G. Sacrococcygeal teratoma: clinical characteristics, management, and long-term outcomes in a prospective study from a tertiary care center. J Indian Assoc Pediatr Surg 2020;25(1):15–21. DOI: 10.4103/jiaps.JIAPS_219_18Wang Y., Wu Y., Wang L., Yuan X., Jiang M., Li Y. Analysis of recurrent sacrococcygeal teratoma in children: clinical features, relapse risks, and anorectal functional sequelae. Med Sci Monit 2017;23:17–23. DOI: 10.12659/msm.900400Yao W., Li K., Zheng S., Dong K., Xiao X. Analysis of recurrence risks for sacrococcygeal teratoma in children. J Pediatr Surg 2014;49(12):1839–42. DOI: 10.1016/j.jpedsurg.2014.09.036De Baker A., Madernb G.C., Hakvoort-Cammelc F.G.A.J., Haentjensa P., Oosterhuisd J.W. et al. Study of the factors associated with recurrence in children with sacrococcygeal teratoma. J Pediatr Surg 2006;41:173–181. DOI: 10.1016/j.jpedsurg.2005.10.022Derikx J.P.M., De Backer A., van de Schoot L., Aronson D.C., de Langen Z.J., van den Hoonaard T.L. et al. Factors associated with recurrence and metastasis in sacrococcygeal teratoma. Br J Surg 2006;93:1543–8. DOI: 10.1002/bjs.5379Fumino S., Hirohata Y., Takayama S., Tajiri T., Usui N., Taguchi T. Long-term outcomes of infantile sacrococcygeal teratoma: results from a multi-institutional retrospective observational study in Japan. J Pediatr Surg 2024;59:587–92. DOI: 10.1016/j.jpedsurg.2023. 11.016Padilla B.E., Vu L., Lee H., MacKenzie T., Bratton B., O'Day M. et al. Sacrococcygeal teratoma: late recurrence warrants long-term surveillance. Pediatr Surg Int 2017;33(11):1189–94. DOI: 10.1007/s00383-017-4132-1Ukiyama E., Endo M., Yoshida F., Tezuka T., Kudo K., Sato S. et al. Recurrent yolk sac tumor following resection of a neonatal immature gastric teratoma. Pediatr Surg Int 2005;21:585–8. DOI: 10.1007/s00383-005-1404-ySinha S., Sarin Y.K., Deshpande V.P. Neonatal sacrococcygeal teratoma: our experience with 10 cases. J Neonat Surg 2013;2(1):4.Vana P.G., Yong S., Hayden D., Saclarides T., Slogoff M., Boblick W. et al. Recurrent retrorectal teratoma. Case Rep Med 2014:2014:491605. DOI: 10.1155/2014/491605Gobel U., Schneider D.T., Calaminus G., Haas R.J., Schmidt P., Harms D. Germ-cell tumors in childhood and adolescence. Ann Oncol 2000;11:263–71. DOI: 10.1023/a:1008360523160Мушинская М.В., Рыскаль О.В., Силков В.Б., Агарышева Т.В., Никонова О.Е., Подгорнова Л.Б. и др. Случай рецидива врожденной тератомы крестцово-копчиковой области в виде опухоли желточного мешка. Вопросы гематологии/онкологии и иммунопатологии в педиатрии 2012;11(4):34–40. [Mushinskaya M.V., Ryskal O.V., Silkov V.B, Agarysheva T.V., Nikonova O.E., Podgornova L.B. et al. Relapse of congenital sacrococcygeal teratoma in the form of yolk sac tumor: a case report. Pediatric Hematology/Oncology and Immunopathology 2012;11(4):34–40. (In Russ.)].Abubakar A.M., Nggada H.A., Chinda J.Y. Sacrococcygeal teratoma in Northeastern Nigeria: 18-years experience. Pediatr Surg Int 2005;21:645–8. DOI: 10.1007/s00383-005-1486-6Саввина В.А., Тарасов А.Ю., Николаев В.Н., Варфоломеев А.Р., Петрова Н.Е., Слепцов А.А. Отдаленные результаты лечения новорожденных с тератомами крестцово-копчиковой области. Российский вестник детской хирургии, анестезиологии и реаниматологии 2016;6(4):63–6. [Savvina V.A., Tarasov A.Yu., Nikolayev V.N., Varfolomeev A.R., Petrova N.E., Sleptsov A.A. Remote results of treatment of the newborns with sacrococcygeal teratomas. Russian Journal of Pediatric Surgery, Anesthesia and Intensive Care 2016;6(4):63–6. (In Russ.)].Караваева С.А., Михайлов А.В., Немилова Т.К., Кянксеп А.Н., Патрикеева Т.В., Попова Е.Б. и др. Интранатальные инвазивные вмешательства у плода и постнатальное хирургическое лечение гигантских тератом различной локализации. Вестник хирургии им. И.И. Грекова 2015;174(2):103–5. [Karavaeva S.A., Mikhaĭlov A.V., Nemilova T.K., Kianksep A.N., Patrikeeva T.V., Popova E.B. et al. Intrapartum invasive fetal interventions and postnatal surgical treatment of giant teratomas of different location. Grekov's Bulletin of Surgery 2015;174(2):103–5. (In Russ.)].