Pediatric Hematology/Oncology and ImmunopathologyPediatric Hematology/Oncology and ImmunopathologyВопросы гематологии/онкологии и иммунопатологии в педиатрии1726-17082414-9314Fund Doctors, Innovations, Science for Children75910.24287/1726-1708-2023-22-4-144-150CLINICAL OBSERVATIONSКЛИНИЧЕСКИЕ НАБЛЮДЕНИЯGrowing teratoma syndrome in an adolescent with a testicular germ cell tumor: a case reportКлинический случай синдрома растущей тератомы у подростка с герминогенной опухолью яичкаhttps://orcid.org/0009-0007-4620-0568KalimullinB. A.КалимуллинБ. А.
Russian Federation

Bulat A. Kalimullin, a pediatric oncologist at the Department of Hematopoietic Stem Cell Transplantation

140 Orenburgsky Tract St., Kazan 420138

Калимуллин Булат Азатович, врач-детский онколог отделения трансплантации гемопоэтических стволовых клеток

420138, Казань, Оренбургский тракт, 140

diongiran@mail.ruhttps://orcid.org/0000-0001-9833-5156OsipovaI. V.ОсиповаИ. В.
Russian Federation

Kazan

Казань

ivos29@mail.ruhttps://orcid.org/0009-0000-6318-1003ShapiroV. Yu.ШапироВ. Ю.
Russian Federation

Kazan

Казань

sh.valery@mail.ruhttps://orcid.org/0000-0002-5308-6544TalypovS. R.ТалыповС. Р.
Russian Federation

Moscow

Москва

riumych@yandex.ruhttps://orcid.org/0000-0003-0368-2708MitrofanovaA. M.МитрофановаА. М.
Russian Federation

Moscow

Москва

pathmorf@mail.ruChildren's Republican Clinical Hospital of Ministry of Healthcare of the Republic of TatarstanГАУЗ «Детская республиканская клиническая больница» Минздрава Республики ТатарстанDmitry Rogachev National Medical Research Center of Pediatric Hematology, Oncology and Immunology of Ministry of Healthcare of the Russian FederationФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр детской гематологии, онкологии и иммунологии им. Дмитрия Рогачева» Минздрава России201220232241441501509202317112023Copyright ©; 2023, «D. Rogachev NMRCPHOI»Copyright ©; 2023, ФГБУ «НМИЦ ДГОИ им. Дмитрия Рогачева» Минздрава России2023«D. Rogachev NMRCPHOI»ФГБУ «НМИЦ ДГОИ им. Дмитрия Рогачева» Минздрава Россииhttps://creativecommons.org/licenses/by/4.0https://hemoncim.com/jour/article/view/759

Growing teratoma syndrome (GTS) is a condition characterized by a paradoxical increase in tumor size during or after chemotherapy and/or surgical treatment for germ cell tumors. Due to its relative rarity, GTS may be misinterpreted as disease progression. However, a decrease in tumor markers (alpha-fetoprotein (AFP) and human chorionic gonadotropin (hCG)) in the blood, a paradoxical increase in tumor size during chemotherapy, and a verified histological diagnosis of mature teratoma after the tumor removal confirm GTS. Here we report a clinical case of a patient in whom we observed a decrease in tumor markers (AFP and hCG) in the blood during treatment, a paradoxical increase in the tumor size and normal AFP and hCG levels 5 months after the end of chemotherapy and a histologically verified diagnosis. These clinical features are consistent with the diagnostic criteria of GTS. The patient's parents gave consent to the use of their child's data, including photographs, for research purposes and in publications.

Синдром растущей тератомы (СРТ) – состояние, характеризующееся парадоксальным увеличением размеров опухоли на фоне или после химиотерапевтического и/или хирургического лечения по поводу герминогенноклеточных опухолей. СРТ ввиду своей относительной редкости может ошибочно интерпретироваться как прогрессирование заболевания. Однако снижение уровня онкомаркеров альфа-фетопротеина (a-ФП) и хорионического гонадотропина человека (ХГЧ) в крови, парадоксальное увеличение размеров опухоли на фоне полихимиотерапии и верифицированный гистологический диагноз зрелой тератомы после удаления опухоли подтверждают СРТ. Приводим описание клинического наблюдения пациента, у которого наблюдается снижение уровня онкомаркеров a-ФП и ХГЧ в крови на фоне лечения, парадоксальное увеличение размеров опухоли спустя 5 мес после завершения полихимиотерапии при нормальных уровнях a-ФП, ХГЧ при гистологически подтвержденном диагнозе, что демонстрирует СРТ. Родители пациента дали согласие на использование информации, в том числе фотографий ребенка, в научных исследованиях и публикациях.

growing teratoma syndromechildrenadolescentsgerm cell tumorembryonal carcinomamature teratomaсиндром растущей тератомыдетиподросткигерминогенноклеточная опухольэмбриональная карциномазрелая тератома1. [Электронный ресурс] Экстракраниальные герминогенно-клеточные опухоли. Клинические рекомендации. Национальное общество детских гематологов и онкологов. М.; 2020. URL: http://nodgo.org/sites/default/files/КР экстракраниальные герминогенно-клеточные опухоли дети 2020.pdf. (дата обращения 20.11.2023).[Электронный ресурс] Экстракраниальные герминогенно-клеточные опухоли. Клинические рекомендации. Национальное общество детских гематологов и онкологов. М.; 2020. URL: http://nodgo.org/sites/default/files/КР экстракраниальные герминогенно-клеточные опухоли дети 2020.pdf. (дата обращения 20.11.2023).2. Logothetis C.J., Samuels M.I., Trindade A., Johnson D.E. The growing teratome syndrome. Cancer 1982; 8 (50): 1629–35.Logothetis C.J., Samuels M.I., Trindade A., Johnson D.E. The growing teratome syndrome. Cancer 1982; 8 (50): 1629–35.3. Tangjtgamol S., Manusirivithaya S., Leelahakom S., Thawaramara T., Suekwatana P., Sheanakul C. The growing teratoma syndrome: a case report and a review of literature. Int J Gynecol Cancer 2006; (16): 384–90.Tangjtgamol S., Manusirivithaya S., Leelahakom S., Thawaramara T., Suekwatana P., Sheanakul C. The growing teratoma syndrome: a case report and a review of literature. Int J Gynecol Cancer 2006; (16): 384–90.4. Hariprasad R., Kumar L., Janga D., Kumar S., Vijayaraghavan M. Growing teratoma syndrome of ovary. Int J Clin Oncol 2008; (13): 83–7.Hariprasad R., Kumar L., Janga D., Kumar S., Vijayaraghavan M. Growing teratoma syndrome of ovary. Int J Clin Oncol 2008; (13): 83–7.5. Zagame L., Pautier P., Duvillard P. Castaigne D., Patte C., Lhommé C. Growing teratoma syndrome after ovarian germ cell tumors. Obstet Gynecol 2006; (108): 509–14. DOI: 10.1097/01.AOG.0000231686.94924.41Zagame L., Pautier P., Duvillard P. Castaigne D., Patte C., Lhommé C. Growing teratoma syndrome after ovarian germ cell tumors. Obstet Gynecol 2006; (108): 509–14. DOI: 10.1097/01.AOG.0000231686.94924.416. Chua T.C., Yan T.D., Saxena A., Morris D.L. Should the treatment of peritoneal carcinomatosis by cytoreductive surgery and hypertermic intraperitoneal chemotherapy still be regarded as highly morbid procedure? A systemic review of morbidity and mortality. Ann Surg 2009; (249): 900–7. DOI: 10/1097/SLA.0b013e3181a45d86Chua T.C., Yan T.D., Saxena A., Morris D.L. Should the treatment of peritoneal carcinomatosis by cytoreductive surgery and hypertermic intraperitoneal chemotherapy still be regarded as highly morbid procedure? A systemic review of morbidity and mortality. Ann Surg 2009; (249): 900–7. DOI: 10/1097/SLA.0b013e3181a45d867. Smithers D.W. Maturation in human tumors. Lancet 1969; 7627 (294): 949–52.Smithers D.W. Maturation in human tumors. Lancet 1969; 7627 (294): 949–52.8. Bentivegna E., Azais H., Uzan C., Leary A., Pautier P., Gonthier C., et al. Surgical outcome after debulking surgery for intraabdominal ovarian growing teratoma syndrome: analysis of 38 cases. Ann Surg Oncol 2015; 3 (22): 964–70.Bentivegna E., Azais H., Uzan C., Leary A., Pautier P., Gonthier C., et al. Surgical outcome after debulking surgery for intraabdominal ovarian growing teratoma syndrome: analysis of 38 cases. Ann Surg Oncol 2015; 3 (22): 964–70.9. Spiess P.E., Kassouf W., Brown G.A., Kamat A.M., Liu P., Gomez J.A., et al. Surgical management of growing teratoma syndrome: the M.D. Anderson cancer center experience. J Urol 2007; 4 (177): 1330–4.Spiess P.E., Kassouf W., Brown G.A., Kamat A.M., Liu P., Gomez J.A., et al. Surgical management of growing teratoma syndrome: the M.D. Anderson cancer center experience. J Urol 2007; 4 (177): 1330–4.10. Zheludkova O.G., Shishkina L.V., Konovalov A.N., Ryzhova M.V., Kislyakov A.N., Ozerov S.S., et al. Growing teratoma syndrome in a patient with intracranial germ cell tumor. Zh Vopr Neirokhir Im N N Burdenko 2015; 79 (3): 69–74.Zheludkova O.G., Shishkina L.V., Konovalov A.N., Ryzhova M.V., Kislyakov A.N., Ozerov S.S., et al. Growing teratoma syndrome in a patient with intracranial germ cell tumor. Zh Vopr Neirokhir Im N N Burdenko 2015; 79 (3): 69–74.11. Kellie S.J., Boyce H., Dunkel I.J. Primary chemotherapy for intracranial nongerminomatous germ cell tumors: results of the second international CNS germ cell study group protocol. J Clin Oncol 2004; 22: 846–53.Kellie S.J., Boyce H., Dunkel I.J. Primary chemotherapy for intracranial nongerminomatous germ cell tumors: results of the second international CNS germ cell study group protocol. J Clin Oncol 2004; 22: 846–53.12. Matsutani M., Sano K., Takakura K., Fujimaki T., Nakamura O., Funata T., Seto T. Primary intracranial germ cell tumors: a clinical analysis of 153 histologically verified cases. J Neurosurg 1997; 86: 446–55.Matsutani M., Sano K., Takakura K., Fujimaki T., Nakamura O., Funata T., Seto T. Primary intracranial germ cell tumors: a clinical analysis of 153 histologically verified cases. J Neurosurg 1997; 86: 446–55.13. Gorbatiy V., Spiess P.E., Pisters L.L. The growing teratoma syndrome: current review of the literature. Indian J Urol 2009; 25: 186–9. DOI: 10.4103/0970-1591.52910Gorbatiy V., Spiess P.E., Pisters L.L. The growing teratoma syndrome: current review of the literature. Indian J Urol 2009; 25: 186–9. DOI: 10.4103/0970-1591.5291014. Kim C.Y., Choi J.W., Lee J.Y., Kim S.K., Wang K.C., Park S.H., et al. Intracranial growing teratoma syndrome: clinical characteristics and treatment strategy. J Neurooncol 2011; 101: 109–15.Kim C.Y., Choi J.W., Lee J.Y., Kim S.K., Wang K.C., Park S.H., et al. Intracranial growing teratoma syndrome: clinical characteristics and treatment strategy. J Neurooncol 2011; 101: 109–15.15. [Electronic resource] https://www.skion.nl/workspace/uploads/E_final_15062011.pdf (accessed 20.11.2023)[Electronic resource] https://www.skion.nl/workspace/uploads/E_final_15062011.pdf (accessed 20.11.2023)16. Guo C.C., Punar M., Contreras A.L., Tu S.M., Pisters L., Tamboli P., et al. Testicular germ cell tumors with sarcomatous components: an analysis of 33 cases. Am J Surg Pathol 2009; 33: 1173–8. DOI: 10.1097/PAS.0b013e3181adb9d7Guo C.C., Punar M., Contreras A.L., Tu S.M., Pisters L., Tamboli P., et al. Testicular germ cell tumors with sarcomatous components: an analysis of 33 cases. Am J Surg Pathol 2009; 33: 1173–8. DOI: 10.1097/PAS.0b013e3181adb9d7